Ayın Olgusu / Case of Month Ağız içi kitleyle doğan bir yenidoğan A premature newborn with intraoral tumor Özge Sürmeli-Onay1, Arman Api2 1 2 Mersin Kadın Doğum ve Çocuk Hastalıkları Hastanesi, Yenidoğan Bölümü, Mersin, Türkiye Mersin Kadın Doğum ve Çocuk Hastalıkları Hastanesi, Çocuk Cerrahisi Bölümü, Mersin, Türkiye Olgu Birinci dereceden kuzen olan Suriye’li anne ve babanın üçüncü çocuğu olarak, 32 hafta dört günlük, normal kendiliğinden vajinal yol ile dünyaya gelen bebek solunum sıkıntısı ve ağız içinde kitle nedeni ile yenidoğan yoğun bakım birimine alındı. Vücut ağırlığı 1 780 g (10-50 persantil), baş çevresi 29 cm (10-50 persantil) olan kız bebeğin fizik bakısında vücut sıcaklığı 36,7°C (koltuk altı), kan basıncı 55/30 mmHg, kalp tepe atımı dakikada 148, solunum sayısı dakikada 75 ve oksijen doygunluğu %83 idi. İnleme, takipne ve interkostal çekilmeleri olan bebeğin akciğerlerinin oskültasyonunda solunum sesleri az duyuluyordu ve bebeğin üst çenesinde, ağız açıklığını tama yakın tıkayan, ön yerleşimli, kaynaklandığı maksiler gingivaya yaklaşık 0,5 cm’lik bir fibröz sap ile bağlı, oval şekilli, solid, yaklaşık 2 x 3 cm boyutlarında kitle vardı (Resim 1). Solunum yetersizliği ve solunumsal asidoz nedeni ile mekanik ventilasyona alınan bebeğin akciğer grafisinde retikülogranüler görünüm vardı. Sıkıntılı solunum sendromu tanısı konulan bebeğe bir doz surfaktan tedavisi uygulandı. Sepsis taraması yapıldıktan sonra doğuştan pnömoni şüphesiyle ampisilin ve gentamisin tedavisi başlandı. Başvurudaki hemogram ve C-reaktif protein değerleri normal sınırlar içerisindeydi. Doğum sonrası üçüncü gün genel anestezi altında ağız içindeki kitle kaynaklandığı gingivadan monopolar koter yardımıyla eksize edildi. Ameliyat sonrası dönemde komplikasyon gelişmeyen ve yara iyileşmesi sorunsuz olan bebek ertesi gün ekstübe edildi. Bir gün nazal CPAP’te (continious positive airway pressure) izlenen bebeğin doğum sonrası 10. gün oksijen gereksinimi kalmadı. Anomali taraması amacı ile yapılan kraniyal ve karın ultrasonografi ile ekokardiyografi normaldi. Doğum sonrası 18. gün tamamen ağızdan beslenen bebek doğum sonrası 32. günde, 2 270 g ağırlığında taburcu edildi. Üç aylık izlemde kitlede yineleme olmadı. Resim 1. Ağız açıklığını tama yakın tıkayan kitle Yazışma Adresi / Address for Correspondence: Özge Sürmeli-Onay, Mersin Kadın Doğum ve Çocuk Hastalıkları Hastanesi, Yenidoğan Bölümü, Mersin, Türkiye. E-posta / E-mail: [email protected] Geliş Tarihi / Received: 23.06.2014 Kabul Tarihi / Accepted: 02.09.2014 ©Telif Hakkı 2014 Türk Pediatri Kurumu Derneği - Makale metnine www.turkpediatriarsivi.com web adresinden ulaşılabilir. ©Copyright 2014 by Turkish Pediatric Association - Available online at www.turkpediatriarsivi.com DOI:10.5152/tpa.2014.2128 353 Sürmeli-Onay ve Api. Ağız içi kitleyle doğan bir yenidoğan Tanı: Doğuştan epulis Kısa bir sapı olan, eritematöz, punktat minimal hemorajik alanlara sahip, orta sert kıvamdaki kitle histopatolojik incelemeye gönderildi. Makroskobisinde 2,5 x 2,1 cm ölçülerinde, bir adet krem-kahverenkli, mukoza ile örtülü lezyon, lezyon yüzeyinde kanama izlendi. Kesit yapıldığında kesit yüzeyleri solid, kahverenkli, elastik kıvamlı idi. Mikroskobik incelemede ise yüzeyi yaygın olarak ülsere çok katlı yassı epitelle örtülü, geniş, granüler, eozinofilik sitoplazmalı, küçük monoton poligonal hücreler ile belirgin nodüler lezyon izlendi. Bu histopatolojik bulgular doğuştan epulis (DE) ile uyumlu bulundu. Tartışma Doğuştan epulis genellikle maksilla veya mandibulanın alveoler çıkıntısından köken alan, yenidoğan bebeklerin nadir görülen, benin yumuşak doku lezyonudur. Doğuştan granüler hücreli tümör (GHT) olarak da isimlendirilen DE ilk olarak 1871’de Neumann (1) tarafından tanımlanmış ve günümüze kadar yüzlerce olgu bildirilmiştir. Belirgin özelliği genellikle üst çeneden köken alması, tekli, polipoid yapıda bir kitle olmasıdır. Bununla beraber olguların %10’unda çoklu kitleler bildirilmiştir (2). Etiolojisi henüz aydınlatılamamıştır, kızlarda erkeklerden daha sık görülür (3). Maksilla-mandibula oranı 3:1, kız erkek oranı 8:1 veya 10:1’dir. Kızlarda sık görülmesi hormonal etkiyi düşündürtse de tümör hücrelerinde östrojen ve progesteron almacının (reseptörünün) saptanmaması bu varsayımı çürütmüştür. Her ne kadar diğer GHT’nin malin şekline rastlansa da henüz literatürde DE ile ilişkili malinite bildirilmemiştir (2, 4). Literatürde kendiliğinden küçülme bildirilmiş olsa da genellikle tedavisi kitlenin tümünün çıkarılmasıdır. Cerrahi sonrası yineleme veya metastaz bildirilmemiştir, seyir mükemmeldir (2, 5, 6). Literatürdeki yüzlerce doğuştan epulis olguları arasında erken doğum çok nadir bildirilmiştir (7, 8). Olgumuzun erken doğmuş bebek olması özelliğini oluşturmaktadır. Biyolojik kökeni henüz aydınlatılamamış olan DE, histolojik olarak yaygın tabakalar halinde hücre kümeleri şeklinde görülür. Bu hücre kümeleri yuvarlak, yoğun küçük çekirdek ve kaba granüler sitoplazma içerirler. Granüler hücreler arasında ince damarsal ağ bulunur. Bu durum lezyonu kanamaya yatkın hale getirir (9). Doğuştan epulisin, değişikliğe uğramamış mezenkimal hücreler, fibroblastlar, miyofibroblastlar, Schwann hüc354 Türk Ped Arş 2014; 49: 353-5 releri veya odontojenik epiteliyal hücrelerden köken aldığı düşünülmektedir (10). Doğuştan epulis köken aldığı bölge nedeniyle solunumsal ve beslenme ile ilgili acil girişim gerektiren sorunlara ve ciddi ebeveyn anksiyetesine neden olmaktadır. Doğuştan epulis, ağzın kapanmasını ve yutkunmayı engelleyerek beslenmeyi imkansız hale getirebilir, bu yutma bozukluğu doğum öncesi dönemde polihidromniyoza yol açar (11). Tanı sıklıkla doğum sonrası konulur, ancak literatürde doğum öncesi tanımlanan olgular bildirilmiştir (12, 13). Doğum öncesi tanı, doğum şeklinin kararlaştırılması ve erken çok merkezli yaklaşım açısından önemlidir. Tedavisi olgumuzda da uygulandığı gibi kitlenin tümünün çıkarılmasıdır. Günümüze dek doğuştan epulis herhangi bir genetik hastalık veya sendrom ile ilişkilendirilmemiştir (2). Olgumuzun da anomali taramasında patolojik bir bulguya rastlanmamıştır. Bununla beraber büyük kitlelerin, basınç etkisiyle orta hatta yüz gelişme geriliği, burun ve maksiller bölge anomalilerine yol açabildiği bildirilmiştir (14). Olgumuzun yüzünde orta hatta yüz anomalisi yoktu. Literatürdeki yüzlerce doğuştan epulis olguları arasında erken doğum çok nadir bildirilmiştir. Doğuştan epulis ile doğan bu erken doğmuş bebek, deneyimimizi hekimlerle paylaşmak ve literatürü gözden geçirmek amacı ile sunulmuştur. Hasta Onamı: Yazılı hasta onamı tercüman aracılığıyla aileden alınmıştır. Hakem değerlendirmesi: Dış bağımsız. Yazar Katkıları: Fikir - Ö.S.O., A.A.; Tasarım - Ö.S.O.; Denetleme - Ö.S.O., A.A.; Kaynaklar - Ö.S.O.; Malzemeler - A.A.; Veri toplanması ve/veya işlemesi - Ö.S.O.; Analiz ve/veya yorum Ö.S.O., A.A.; Literatür taraması - Ö.S.O.; Yazıyı yazan - Ö.S.O.; Eleştirel İnceleme - A.A.; Diğer - A.A. Teşekkür: Mersin Kadın Doğum ve Çocuk Hastalıkları Hastanesi Yenidoğan Yoğun Bakım hemşirelerine teşekkür ederiz. Çıkar Çatışması: Yazarlar çıkar çatışması bildirmemişlerdir. Finansal Destek: Yazarlar bu çalışma için finansal destek almadıklarını beyan etmişlerdir. Informed Consent: Written informed consent was obtained from patient’s parents via translator. Türk Ped Arş 2014; 49: 353-5 Sürmeli-Onay ve Api. Ağız içi kitleyle doğan bir yenidoğan Peer-review: Externally peer-reviewed. 5. Ritwik P, Brannon RB, Musselman RJ. Spontaneous regression of congenital epulis: a case report and review of the literature. J Med Case Rep 2010; 4: 331-4. [CrossRef ] 6. Eghbelian F, Monsef A. Congenital epulis in the newborn, review of the literatüre and a case report. J Pediatr Hematol Oncol 2009; 31: 198-9. [CrossRef ] 7. Sporny S. Coexistence of prematurity and congenital epulis. Pol Tyg Lek 1980; 35: 211-2. 8. Laje P, Howell LJ, Johnson MP, Hedrick HL, Flake AW, Adzick NS. Perinatal management of congenital oropharyngeal tumors: the ex utero intrapartum treatment (EXIT) approach. J Pediatr Surg 2013; 48: 2005-10. [CrossRef ] 9. Bewley A, Bloom JD, Kherani S, Pawel BR. Congenital epulis. Ear Nose Throat J 2010; 89: 299-300. 10. Damm DD, Cibull ML, Geissler RH, Neville BW, Bowden CM, Lehmann JE. Investigation into the histogenesis of congenital epulis of the newborn. Oral Surg Oral Med Oral Pathol 1993; 76: 205-12. [CrossRef ] 11. Adeyemi BF, Oluwasola AO, Adisa AO. Congenital epulis. Indian J Dent Res 2010; 21: 292-4. [CrossRef ] 12. Frisova V, Prosova B, Mahdian N, Kyncl M, Vlk R, Rocek M. Prenatal diagnosis of congenital epulis by 2D/3D ultrasound and magnetic resonance. Fetal Diagn Ther 2013; 33: 272-6. [CrossRef ] 13. Szlachetka K, Lemcke-Berno EM, Ozcan T. Prenatal diagnosis of a rare gingival granular cell tumor of the fetal mouth. J Ultrasound Med 2012; 31: 125-7. 14. Kannan SK, Rajesh R. Congenital epulis- congenital granular cell lesion. A case report. J Indian Soc Pedod Prev Dent 2006; 24: 104-6. [CrossRef ] Author Contributions: Concept - Ö.S.O., A.A.; Design - Ö.S.O.; Supervision - Ö.S.O., A.A.; Funding - Ö.S.O.; Materials - A.A.; Data Collection and/or Processing - Ö.S.O.; Analysis and/or Interpretation - Ö.S.O., A.A.; Literature Review - Ö.S.O.; Writer - Ö.S.O.; Critical Review - A.A.; Other - A.A. Acknowledgements: We would like to thank to nursing staff of Neonatal Intensive Care Unit in Mersin Maternity and Children’s Health and Diseases Hospital. Conflict of Interest: No conflict of interest was declared by the authors. Financial Disclosure: No conflict of interest was declared by the authors. Kaynaklar 1. Neumann E. Ein fall von kongenitaler epulis. Arch Heilkd 1871; 12: 189-90. 2. Conrad R, Perez MC. Congenital granular cell epulis. Arch Pathol Lab Med 2014; 138: 128-31. [CrossRef ] 3. Nouri S, Mahdhaoui N, Bouafsoun C, et al. Epulis congénitale obstructive à double localisation. À propos d’une observation chez un garcon. Arch Pediatr 2008; 15: 1083-6. [CrossRef ] 4. Tansuker HD, Sözen E, Polat N, Dadaş B. Konjenital epulis: olgu sunumu. Turk Arch Otolaryngol 2011; 49: 54-7. 355
© Copyright 2024 Paperzz
