Ε. Κάλτσος1
Αικ. Μούντριχα1
Ι. Κοκολάκης1
Ν. Ζώταλης2
Ν. Μαρουδιάς1
1 - Ωτορινολαρυγγολογική Κλινική
2 - Γναθοπροσωπική Μονάδα,
Κωνσταντοπούλειο Γ. Ν. Ν. Ιωνίας
Όγκος του Warthin (Θηλώδες κυσταδενολέμφωμα).
Ανασκόπηση 20 περιστατικών
Hellenic Otorhinolaryngology Head and Neck Surgery
Volume 31 - Issue 4
Περίληψη
Abstract
Σκοπός: Να παρουσιάσουμε την εμπειρία της Κλινικής
Objective: To present the experience of our Department
E. Kaltsos1
A. Mountricha1
I. Kokolakis1
N. Zotalis2
N. Maroudias1
1 - Department of ENT,
“Konstantopouleio” Nea Ionia
General Hospital
2 - Unit of Maxillofacial Surgery,
“Konstantopouleio” Nea Ionia
General Hospital
μας σε ό, τι αφορά τη διάγνωση και αντιμετώπιση του
regarding the diagnosis and treatment of Warthin's
Ελληνική Ωτορινολαρυγγολογία
Χειρουργική Κεφαλής & Τραχήλου
Τόμος 31 - Τεύχος 4
Αλληλογραφία
Ευθύμιος Κάλτσος,
Ταγιαπιέρα 1,
Ν. Ψυχικό 11525, Αθήνα
[email protected]
Τηλ. 6936810222, 210 6724144
Warthin’s Tumour (papillary cystadenoma lymphomatosum).
A review of 20 cases.
όγκου Warthin. Εισαγωγή: Ο όγκος Warthin ή θηλώδες
tumor. Background: Warthin's tumor or papillary cys-
κυσταδενολέμφωμα είναι το δεύτερο σε συχνότητα νεό-
tadenoma lymphomatosum is the second most common
πλασμα των σιαλογόνων αδένων. Είναι ο όγκος των σια-
salivary gland tumor. It is the salivary gland tumor
λογόνων αδένων με τη συχνότερη αμφοτερόπλευρη
which occurs most commonly bilateral. Patients and
εντόπιση. Υλικό και μέθοδοι: Είκοσι περιστατικά με
Methods: Twenty cases during the last decade. In 18
όγκο Warthin την τελευταία δεκαετία. Στις 18 περιπτώ-
cases the tumor involved the parotid glad, in 1 case it was
σεις η εντόπιση αφορούσε στη μία παρωτίδα, σε 1 ήταν
bilateral and in 1 patient it involved the submandibular
αμφοτερόπλευρη και σε 1 περιστατικό ήταν στον υπο-
gland. All patients were preoperatively subjected to CT
γνάθιο σιαλογόνο αδένα. Όλοι οι ασθενείς υποβλήθη-
scan and fine needle aspiration. Then, partial superficial
καν προεγχειρητικά σε αξονική τομογραφία και βιοψία
parotidectomy was performed in 19 cases and sub-
με λεπτή βελόνη. Ακολούθησε τμηματική επιπολής πα-
mandibular gland resection in 1 patient. Results: Excel-
ρωτιδεκτομή στις 19 περιπτώσεις και υπογναθεκτομή
lent functional and aesthetic results were documented
σε έναν ασθενή. Αποτελέσματα: Διαπιστώθηκαν άριστα
after surgical resection. No recurrence has been observed
λειτουργικά και αισθητικά αποτελέσματα μετά τη χει-
till present. Conlusions: Patient’s history, detailed clin-
ρουργική εκτομή. Καμία υποτροπή δεν έχει παρατηρη-
ical examination, imaging examination with computed
θεί μέχρι σήμερα. Συμπεράσματα: Το ιστορικό, η
tomography and fine- needle aspiration contribute to the
λεπτομερής κλινική εξέταση, ο απεικονιστικός έλεγχος
diagnosis of Wharthin’s tumor. Surgical treatment is the
με αξονική τομογραφία καθώς και η βιοψία με λεπτή βε-
treatment of choice with excellent results.
λόνη συμβάλλουν στη διάγνωση του όγκου Warthin. Η
Key words: Wharthin’s tumor, papillary cystadenoma
χειρουργική θεραπεία είναι η αντιμετώπιση εκλογής με
lymphomatosum, superficial parotidectomy
άριστα αποτελέσματα.
Λέξεις κλειδιά: όγκος Warthin, θηλώδες κυσταδενολέμφωμα, επιπολής παρωτιδεκτομή
Εισαγωγή
σωστή προεγχειρητική διάγνωση του όγκου. Αυτό
κρίνεται απαραίτητο για την περαιτέρω θεραπευτική αντιμετώπιση.
Σκοπός της παρούσας εργασίας είναι να παρουσιάσουμε την εμπειρία της Κλινικής μας σε ό, τι
αφορά την επίπτωση, τη διαγνωστική και τέλος, τη
θεραπεία των ασθενών με θηλώδες κυσταδενολέμφωμα που προσήλθαν στην Κλινική μας την τελευταία δεκαετία.
Ο όγκος Warthin αποτελεί καλοήθη όγκο των σιαλογόνων αδένων, με κύρια εντόπιση στην παρωτίδα1.
Αισθητά λιγότερα είναι τα περιστατικά που εντοπίζονται στους υπογνάθιους, υπογλώσσιους ή ελάσσονες σιαλογόνους αδένες2. Η λήψη σωστού ιστορικού, η κλινική εξέταση της διόγκωσης, ο απεικονιστικός έλεγχος και σε πολύ μεγάλο βαθμό η βιοψία
δια λεπτής βελόνης (FNA) βοηθούν ώστε να γίνει η
45
Εικόνα 4. CT τραχήλου. Αμφοτερόπλευρος όγκος Warthin παρωτίδων.
Εικόνα 1. Διεγχειρητική εικόνα όγκου Warthin (αρ) υπογναθίου αδένα.
Εικόνα 5. Χειρουργικό παρασκεύασμα ασθενούς με αμφοτερόπλευρη
εντόπιση θηλώδους κυσταδενολεμφώματος παρωτίδων.
Εικόνα 2. Όγκος Wartin (αρ) υπογναθίου αδένα.
Εικόνα 6. Κυστικοί χώροι που επαλείφονται από επιθήλιο κάτω από το
οποίο υπάρχουν άφθονα λεμφοκύτταρα. Οι κυστικοί χώροι περιέχουν
ηωσινόφιλο υλικό, ενώ η επιθηλιακή επένδυση αποτελείται από δυο
σειρές υψηλά κυλινδρικά κύτταρα.
Εικόνα 3. Αμφοτερόπλευρο θηλώδες κυσταδενολέμφωμα παρωτίδων.
Υλικό και μέθοδος
γνάθιο (Εικ. 1, 2), τα 10 στη δεξιά παρωτίδα, ενώ 1 ήταν
αμφοτερόπλευρο (Εικ. 3, 4, 5). Όλοι οι ασθενείς υποβλήθηκαν προεγχειρητικά σε αξονική τομογραφία (Εικ.4).
Ακολούθως, έγινε παρακέντηση και βιοψία με λεπτή βελόνη (FNA) σε όλους τους ασθενείς που απέδωσε υγρό.
Είκοσι (20) ασθενείς με όγκο Warthin αντιμετωπίστηκαν
στο “ΚΩΝΣΤΑΝΤΟΠΟΥΛΕΙΟ” Γ. Ν. Ν. Ν. Ιωνίας την
περίοδο 2001 έως 2010. Από τα 20 περιστατικά, τα 8 αφορούσαν στην αριστερή παρωτίδα, το 1 στον αριστερό υπο46
Αποτελέσματα
του όπισθεν της γωνίας της κάτω γνάθου, μπορεί να
δίνεται η εντύπωση ότι ο όγκος αφορά τον υπογνάθιο αδένα και όχι την παρωτίδα3. Αμφοτερόπλευρη
εντόπιση εμφανίζεται σε ποσοστό περίπου 6%4.
Ομόπλευρη πολυεστιακή εντόπιση του όγκου εντοπίζεται σε ποσοστό 12%. Διάφορες θεωρίες υπάρχουν για την ιστογένεση του όγκου, μια, όμως, είναι
η επικρατέστερη. Είναι η υπόθεση της ετεροτοπίας
των σιελογόνων αδένων στους περι- και ενδοπαρωτιδικούς λεμφαδένες5,6,7.
Η προεγχειρητική διάγνωση της νόσου γίνεται με
την απλή ακτινογραφία, τη σιαλογραφία, το υπερηχογράφημα, την αξονική τομογραφία, τη μαγνητική
τομογραφία και το σπινθηρογράφημα με ραδιενεργό 99m Tc. Στην αξονική τομογραφία ο όγκος
εμφανίζεται σαν μία μικρή (διαμέτρου έως 4cm) ωοειδής μάζα με ομαλά όρια, συχνότερα στην ουρά
(οπίσθιος επιπολής λοβός) της παρωτίδας, με ομοιογενή ή κυστική εικόνα. Μεγαλύτερες βλάβες μπορούν να προβάλουν εκτός του περιγράμματος του
φυσιολογικού αδένα8,9. Η βιοψία με λεπτή βελόνη
(FNA) πρέπει πάντα να συμπληρώνει τον κλινικό
και απεικονιστικό έλεγχο10. Η αναρρόφηση συνήθως, αναδεικνύει ένα παχύρευστο, κίτρινο ή καφέ
θολό υγρό. Η διαγνωστική ακρίβεια της μεθόδου κυμαίνεται σε υψηλά επίπεδα. Η ευαισθησία της μεθόδου είναι στο 89% και η θετική προγνωστική αξία,
επίσης, στο 89%11.
Ιστολογικά, οι όγκοι περιβάλλονται από κάψα και περιέχουν κυστικές και συμπαγείς περιοχές. Συνίστανται αφενός από επιθηλιακά κύτταρα (ηωσινοφιλικά
ογκοκύτταρα) διατεταγμένα σε διπλές στιβάδες που
σχηματίζουν κύστες και θηλωματώδεις προσεκβολές,
αφετέρου από άλλοτε άλλη ποσότητα λεμφικού ιστού
(Εικ. 6). Σε κάποιες περιπτώσεις διαπιστώνονται περιοχές επιθηλιακής μεταπλασίας.
Η αιτιολογία της νόσου δεν έχει αποσαφηνιστεί
πλήρως. Όλοι οι ασθενείς μας ήταν καπνιστές.
Έχει επιβεβαιωθεί η έντονη συσχέτιση του όγκου
με το κάπνισμα, την ποσότητα των τσιγάρων αλλά
και την ηλικία έναρξης του καπνίσματος12. Οι καπνιστές έχουν 8,3 περισσότερες πιθανότητες να εμφανίσουν όγκο του Warthin από τους μη
καπνιστές13. Το κάπνισμα ενοχοποιείται και για την
αμφοτερόπλευρη εμφάνιση του όγκου14. Ο ιός Epstein-Barr δεν έχει ξεκαθαριστεί αν συμμετέχει15 ή
όχι16 στην ογκογένεση του όγκου. Ορμόνες έχουν
βρεθεί ότι παίζουν ρόλο στην αιτιοπαθογένεια της
νόσου καθώς υποδοχείς προγεστερόνης υπάρχουν
στον όγκο του Warthin17.
Δεκαέξι (80%) ήταν άντρες και οι 4 (20%) γυναίκες.
Ο μέσος όρος ηλικίας ήταν τα 57,4 χρόνια με το μεγαλύτερο αριθμό των ασθενών να κυμαίνεται μεταξύ 52
και 64 ετών, ενώ υπήρχαν και δύο περιστατικά ηλικίας
31 και 32 χρονών. Όλοι οι ασθενείς ήταν καπνιστές
(μ. ο. 30 πακέτα/ έτος). Ο χρόνος εμφάνισης της διόγκωσης κυμαινόταν από 2 μήνες μέχρι και 8 έτη. Στην
παρακέντηση δια λεπτής βελόνης (FNA) αναρροφήθηκε υγρό. Η εξέταση του υλικού έδειξε σπάνια αδενικά κύτταρα, ογκοκύτταρα, μακροφάγα, πολυμορφοπύρηνα και λεμφοκύτταρα. Σε 2 περιπτώσεις το υλικό
ήταν ανεπαρκές.
Μετά την ολοκλήρωση του προεγχειρητικού ελέγχου,
οι ασθενείς υποβλήθηκαν σε τμηματική επιπολής παρωτιδεκτομή υπό γενική αναισθησία (Εικ. 5), ενώ στην
περίπτωση του κυσταδενολεμφώματος του υπογναθίου
έγινε υπογναθεκτομή (Εικ. 2). Ο περαιτέρω παθολογοανατομικός έλεγχος των χειρουργικών παρασκευασμάτων επιβεβαίωσε ότι πρόκειται για όγκο Warthin
(Εικ. 6). Η μετεγχειρητική πορεία ήταν ομαλή. Δεν παρατηρήθηκε καμία επιπλοκή ή υποτροπή.
Συζήτηση
Ο όγκος πήρε το όνομά του από τον καθηγητή Παθολογίας του Michigan Aldred Scott Warthin που
πρώτος ανακοίνωσε στη διεθνή βιβλιογραφία δύο
περιστατικά στις Η.Π.Α. το 19291. Το ονόμασε θηλώδες κυσταδενολέμφωμα (papillary cystadenoma
lymphoma- tosum), ενώ ο όρος “όγκος του Warthin”
δόθηκε αργότερα, έτσι ώστε να μην προκαλείται
σύγχυση με τα κακοήθη λεμφώματα. Εκτός από την
παρωτίδα και λιγότερο συχνά τον υπογνάθιο, σπάνια, εμφανίζεται μέσα στη στοματική κοιλότητα προσβάλλοντας τους ελάσσονες σιαλογόνους αδένες της
υπερώας και του άνω χείλους2.
Στα περιστατικά μας, η αναλογία ανδρών/ γυναικών
ήταν 4: 1 με μέσο όρο ηλικίας τα 57,4 έτη. Μόνο 1
από τα 20 περιστατικά αφορούσαν στον υπογνάθιο
αδένα, ενώ από τα υπόλοιπα 19 που εντοπίζονταν
στην παρωτίδα, το ένα σχετιζόταν με αμφοτερόπλευρη εντόπιση. Δεκαεννέα ασθενείς μας προσήλθαν με ανώδυνη, βραδέως αναπτυσσόμενη,
ευπίεστη, κινητή, περιγεγραμμένη κυστική μάζα
στον αδένα της παρωτίδας, στην περιοχή της γωνίας
της κάτω γνάθου και 1 με διόγκωση της υπογνάθιας
χώρας. Γενικά, το θηλώδες κυσταδενολέμφωμα
είναι πιο συχνό στους άντρες από ότι στις γυναίκες,
ενώ προσβάλλει κυρίως άτομα στην πέμπτη και έκτη
δεκαετία της ζωής. Λόγω της συνήθους εντόπισής
47
Αυτό, ίσως, εξηγεί και την επικράτηση στους άρρενες,
αν και πρέπει να ληφθεί υπόψη ότι τουλάχιστον παλαιότερα κάπνιζαν και περισσότεροι άντρες.
Η θεραπεία είναι χειρουργική. Οι ασθενείς με εντόπιση στην παρωτίδα υποβλήθηκαν σε τμηματική
επιπολής παρωτιδεκτομή υπό γενική αναισθησία.
Η ολική επιπολής παρωτιδεκτομή δεν είναι απαραίτητη στη θεραπεία των όγκων του Warthin της
παρωτίδας. Η μερική επιπολής παρωτιδεκτομή
σχετί- ζεται με πολύ μικρά ποσοστά υποτροπής 18 .
Κανένας από τους ασθενείς μας δεν παρουσίασε
μέχρι σήμερα υποτροπή. Επιπλέον, δε σημειώθηκε
καμία μετεγχειρητική επιπλοκή. Ο κλάδος του προσωπικού που συνήθως δυσλειτουργεί μετά την
επέμβαση είναι ο τραχηλικός κλάδος 19 . Νέα υποσχόμενη μέθοδος για καλοήθεις όγκους που εντοπίζονται στην ουρά της παρωτίδας αποτελεί η
ελάχιστα επεμβατική ενδοσκοπικά υποβοηθούμενη
παρωτιδεκτομή (minimally invasive endoscope-assisted parotidectomy). Το κύριο όφελος της προς το
παρόν είναι το πολύ καλό μετεγχειρητικό κοσμητικό αποτέλεσμα20.
Τέλος, αξίζει να σημειωθεί ότι κακοήθης εξαλλαγή
του θηλώδους κυσταδενολεμφώματος αναφέρεται
σε ποσοστό 0.1- 2%21. Σε αυτή την περίπτωση, ο συχνότερος ιστολογικός τύπος είναι το βλεννοεπιδερμοειδές καρκίνωμα, ενώ έχουν επίσης περιγραφεί
το καρκίνωμα εκ πλακώδους επιθηλίου και το κακόηθες ογκοκύτωμα22.
REFERENCES
1. Braugh RF. Aldred Scott Warthin. The man behind the tumor. Arch Otolaryngol Head
Neck Surg 1987;113:365-7.
2. Saunders S, Igbokwe U, Harmse D. Warthin tumor of the buccal mucosa. Br J Oral
Maxillofac Surg 2008;46:332-3.
3. Chapnik JS. The controversy of Warthin's tumor. Laryngoscope 1983; 93:695-716.
4. Li L, Friedrich RE, Schmelzle R, Donath K. Metachronous bilateral pleomorphic adenoma
of the parotid gland. Oral Surg Oral Med Oral Pathol Oral Radiol Endod 2006;101:333-8.
5. Martins C, Fonseca I, Roque L, Soares J. Cytogenic characterization of Warthin’s tumor.
Oral Oncol 1997;33;344-7.
6. Aguirre JM, Echebarría MA, Martínez-Conde R, Rodriguez C, Burgos JJ, Rivera JM.
Warthin tumor. A new hypothesis concerning its development. Oral Surg Oral Med
Oral Pathol Oral Radiol Endod 1998;85:60-3.
7. Teymoortash A, Schrader C, Shimoda Η, Kato S, Werner JA. Evidence of lymphangiogenesis in Warthin’s tumor of the parotid gland. Oral Oncol 2007;43;614-8.
8. Choi DS, Na DG, Byun HS, Ko YH, Kim CK, Cho JM et al. Salivary gland tumors: evaluation with two-phase helical CT. Radiology 2000;214:231-6.
9. Burgener Fr, Kormano M. Differential Diagnosis in Computed Tomography. 1st ed.
New York: Thieme Med Pub , 1996: 100.
10. Parwani AV, Ali SZ. Diagnostic accuracy and pitfalls in fine-needle aspiration interpretation of Warthin tumor. Cancer 2003;99:166-71.
11. Raymond MR, Yoo JH, Heathcote JG, McLachlin CM, Lampe HB. Accuracy of fineneedle aspiration biopsy for Warthin's tumors. J Otolaryngol 2002;31:263-70.
12. Smoking and risk of parotid gland tumors: a nationwide case-control study. Cancer
2008;112:1974-82.
13. Teymoortash A, Krasnewicz Y, Werner JA. Clinical features of cystadenolymphoma
(Warthin's tumor) of the parotid gland: a retrospective comparative study of 96
cases. Oral Oncol 2006;42:569-73.
14. Peter Klussmann J, Wittekindt C, Florian Preuss S, Al Attab A, Schroeder U, Guntinas-Lichius O. High risk for bilateral Warthin tumor in heavy smokers--review of
185 cases. Acta Otolaryngol 2006;126:1213-7.
15. Takezawa K, Jackson C, Gnepp DR, King TC. Molecular characterization of Warthin
tumor. Oral Surg Oral Med Oral Pathol Oral Radiol Endod 1998;85:569-75.
16. Ogata T, Hongafang Y, Kayano T, Hirai K. No significant role of Epstein-Barr virus in
the tumorigenesis of Warthin tumor. J Med Dent Sci 1997;44:45-52.
17. Teymoortash A, Lippert BM, Werner JA. Steroid hormone receptors in parotid gland
cystadenolymphoma (Warthin’s tumor). Clin Otolaryngol Allied Sci 2001;26;411-6.
18. O'Brien CJ. Current management of benign parotid tumors--the role of limited superficial parotidectomy. Head Neck 2003;25:946-52.
19. Nouraei SA, Ismail Y, Ferguson MS, McLean NR, Milner RH, Thomson PJ, et al. Analysis of complications following surgical treatment of benign parotid disease. ANZ J Surg 2008;78:134-8.
20. Chen MK, Chang CC. Minimally invasive endoscope-assisted parotidectomy: a new
approach. Laryngoscope 2007;117:1934-7.
21. Skalova A, Michal M. Cystadenoma. In: Barnes EL, Evenson JW, Sidransky D,eds.
Pathology and Classification of Head and Neck tumors. Lyons: IARC, 2005; pp 273-4.
22. Ellis GL, Auclair PL. Tumors of the salivary glands. Washington D.C.: Armed Forces
Institute of Pathology, 1996; pp 268-81.
Συμπεράσματα
Το θηλώδες κυσταδενολέμφωμα είναι καλοήθης
όγκος των σιαλογόνων αδένων και εντοπίζεται κατά
κανόνα στην παρωτίδα. Για η σωστή αντιμετώπιση
απαιτείται η λήψη σωστού ιστορικού, η κλινική εξέταση της διόγκωσης, ο απεικονιστικός έλεγχος με αξονική τομογραφία καθώς και η βιοψία με λεπτή βελόνη.
Η μερική επιπολής παρωτιδεκτομή αποτελεί, κατά την
άποψή μας, επαρκή μέθοδο αντιμετώπισης των όγκων
που εντοπίζονται στην παρωτίδα, ενώ στις περιπτώσεις κυσταδενολεμφώματος του υπογναθίου αδένα
πρέπει να γίνεται υπογναθεκτομή.
48

Untitled