όγκος της εγκυμοσύνης - Hellenic Otorhinolaryngology

Χ Ευθυμίου
Γ Στούμπος
Π Θεοδώρου
Ωτορινολαρυγγολογική Κλινική,
Γενικό Νοσοκομείο Μυτιλήνης
«Βοστάνειο», Μυτιλήνη.
Πυογόνο κοκκίωμα της ρινικής κοιλότητας
στην εγκυμοσύνη: παρουσίαση περιστατικού
Pyogenic granuloma of the nasal cavity: Case presentation
Ελληνική Ωτορινολαρυγγολογία
Χειρουργική Κεφαλής & Τραχήλου
Τόμος 32 - Τεύχος 1
Ch Efthymiou
G Stoubos
P Theodorou
ENT Department, General Hospital
of Mytilene, Mytilene.
Περίληψη
Abstract
Εισαγωγη: Το πυογόνο κοκκίωμα είναι μία καλοήθης
Background: Pyogenic granuloma is a benign lesion of
βλάβη άγνωστης αιτιολογίας η οποία παρουσιάζεται στο
unknown etiology that occurs in the skin and mucous
δέρμα και στους βλεννογόνους. Εμφανίζεται ως ένας
membranes. It has been reported as a common vascular
αγγειακός λοβωτός όγκος με πιο συχνή εντόπιση στον
pedunculated lesion of the oral cavity and, less com-
Hellenic Otorhinolaryngology Head and Neck Surgery
Volume 32 - Issue 1
βλεννογόνο της στοματικής κοιλότητας και, λιγότερο
monly, the nasal cavity. Although its etiology is unclear,
συχνή, στο βλεννογόνο της ρινικής κοιλότητας. Αν και η
pyogenic granuloma has long been associated with preg-
αιτιολογία είναι ασαφής, το πυογόνο κοκκίωμα έχει
nancy, oral contraceptives and trauma. The term “preg-
Υπεύθυνη Επικοινωνίας:
Χριστίνα Ευθυμίου
(+306976948693, 22510 48563,
[email protected])
συνδεθεί με μερικούς αιτιολογικούς παράγοντες όπως
nancy tumor” variant of the pyogenic granuloma which
την εγκυμοσύνη, τα αντισυλληπτικά και τους
normally arises in the 2nd and 3rd trimester has been
μικροτραυματισμούς. Ως εκ τούτου συχνά χρησιμοποι-
used to reflect the association with pregnancy; neverthe-
Διευθυντής ΩΡΛ Κλινικής:
Χριστόφορος Θεοδώρου
Chief: Christopher Theodorou
είται ο όρος “όγκος της εγκυμοσύνης” για μια παραλλαγή
less, pyogenic granuloma is often misdiagnosed in ob-
του πυογόνου κοκκιώματος που εμφανίζεται στις έγκυες
stetric patients.
κατά τον 2ο και 3ο τρίμηνο κύησης.
Case presentation: We present the case of a 39-year-old
Περιγραφή περιστατικού: Παρουσιάζουμε μια κυρία 39-
woman, pregnant in her 33rd week of gestation, who pre-
ετών στην 33η εβδομάδα κύησης, η οποία προσήλθε
sented with an obstructive, bleeding, pedunculated right
λόγω αποφρακτικής, αιμορραγικής, λοβωτής μάζας της
nasal mass arising from the nasal septum in the ante-
δεξιάς ρινικής θαλάμης που εξορμάτε από το
rior nasal cavity, ultimately diagnosed as pyogenic gran-
βλεννογόνο του πρόσθιου τμήματος του ρινικού
uloma. The patient was treated successfully with
διαφράγματος. Η ασθενής αντιμετωπίστηκε επιτυχώς
surgical excision of the lesion.
με πλήρη χειρουργική εκτομή της μάζας η οποία
Conclusion: Pyogenic granuloma is a rapidly growing le-
διαγνώστηκε ως πυογόνο κοκκίωμα.
sion that should be considered in the differential diag-
Συζήτηση: Το πυογόνο κοκκίωμα είναι μια ταχέως
nosis of any gravid patient with a mass in the oral or
αναπτυσσόμενη βλάβη η οποία πρέπει να ληφθεί υπόψη
nasal cavity. The lesion may result in complications of
στη διαφορική διάγνωση των βλαβών που εντοπίζονται
the pregnancy, and management should be individual-
στην στοματική και ρινική κοιλότητα κατά την διάρκεια
ized for each patient.
της εγκυμοσύνης. Δυνητικά μπορεί να προκαλέσει
Key words: pyogenic granuloma, pregnancy, nasal mass.
επιπλοκές της κύησης, οπότε η εξατομίκευση της
διαχείρισης των ασθενών είναι αναγκαία.
Λέξεις κλειδιά: πυογόνο κοκκίωμα, κύηση, ρινικό
βλεννογόνο.
Εισαγωγή
είναι άγνωστη. Περιγράφηκε για πρώτη φορά το 1897
από δυο Γάλλους χειρουργούς, Poncet και Dor οι
οποίοι το ονόμασαν Hominis otyomycosis2. Από καιρώ
έχει συνδεθεί με την εγκυμοσύνη, τα αντισυλληπτικά
Το πυογόνο κοκκίωμα (λοβιακό τριχοειδές αιμαγγείωμα) είναι μια καλοήθης αγγειακή βλάβη του δέρματος και των βλεννογόνων1, του οποίου η ακριβής αιτία
45
ιατρεία της ΩΡΛ κλινικής του νοσοκομείου μας λόγω
επίσταξης ρινός και αμφοτερόπλευρης ρινικής συμφόρησης. Όπως αναφέρει η ίδια από 2 εβδομάδες παρουσίασε συχνά επεισόδια επίσταξης από την δεξιά
ρινική θαλάμη με αμφοτερόπλευρη ρινική συμφόρηση. Δεν αναφέρει άλλα συμπτώματα συμβατά με
λοίμωξη του ανώτερου αναπνευστικού συστήματος.
Επίσης δεν αναφέρει παρόμοια συμπτώματα στην
προηγούμενη εγκυμοσύνη της.
Κατά την κλινική επισκόπηση της ρινός αναγνωρίστηκε μια καφέ-κόκκινη λοβωτή μάζα στο πρόσθιο
τριτημόριο της δεξιάς ρινικής θαλάμης, με χαρακτήρα
μαλθακό και ευπίεστο. Κατά την πρόσθια ρινοσκόπηση βρέθηκε να εξορμάτε το μόρφωμα από τον βλεννογόνο της ανώτερης μοίρας του ρινικού
διαφράγματος και να καταλαμβάνει όλο το πρόσθιο
τμήμα της δεξιάς ρινικής θαλάμης. Η ασθενής ενημερώθηκε ότι μετά την γέννηση του παιδιού της θα προγραμματιζόταν η χειρουργική αφαίρεση της μάζας με
τοπική αναισθησία.
Με την πάροδο των εβδομάδων το μόρφωμα παρουσίασε ταχεία ανάπτυξη και τακτά επεισόδια επίσταξης, δυσφορίας και επιπλέον δυσμορφίας. Στην 36η
εβδομάδα κύησης παρουσιάστηκε με πλήρη κατάληψη
της δεξιάς ρινικής θαλάμης, με απώθηση του ρινικού
διαφράγματος προς την αριστερή ρινική θαλάμη και
εξωτερική προβολή γύρω στο 1,5cm (εικόνα 1). Το
μόρφωμα εμφάνισε εικόνας ινοαγγειωματώδους σύστασης με αποξηραμένες περιοχές και περιοχές διάβρωσης και εξέλκωσης.
Στη συνέχεια η ασθενής επεβλήθη σε μαγνητική τομογραφία (MRI) σπλαγχνικού κρανίου, η οποία ανέδειξε μια σαφώς αφοριζόμενη μάζα μαλακών ιστών
αρχόμενη από το ανώτερο πρόσθιο τμήμα του ρινικού διαφράγματος της δεξιάς ρινικής θαλάμης. Εμφανιζόταν ως ομοιόμορφης πυκνότητας μάζα στην Τ1
ακολουθία καταλαμβάνουσα ολόκληρης της δεξιάς
ρινικής θαλάμης με αναμενόμενης απώθησης του ρινικού διαφράγματος. Η μάζα δεν επεκτεινόταν στις
ηθμοειδείς κυψέλες ή στον ρινοφάρυγγα. Εκ του πορίσματος της MRI και της κλινικής εικόνας της ασθενούς εκτιμήθηκε ότι επρόκειτο για πυογόνος
κοκκίωμα βλεννογόνου ρινός και προγραμματίστηκε
η χειρουργική αφαίρεση της μάζας, σε συνεννόηση
με την μαιευτήρα-γυναικολόγο της , αμέσως μετά τον
τοκετό με καισαρική τομή. Ο προγραμματισμός της
γέννησης με καισαρική τομή μεταφέρθηκε μια εβδομάδα νωρίτερα (στην 37 εβδομάδα κύησης) έτσι ώστε
να αντιμετωπιστεί και η ρινική μάζα χωρίς περαιτέρω καθυστέρηση.
και τον τραυματισμό3,4. Η ονομασία του πυογόνου κοκκιώματος είναι ατυχές, διότι δεν πρόκειται για μολυσματική η κοκκιωματώδης βλάβη. Συνήθως εμφανίζεται σε
παιδιά και νεαρά άτομα ως μια μονήρης, γυαλιστερή,
κόκκινη μάζα που συχνά αιμορραγεί και εξελκώνεται.
Τα πυογόνα κοκκιώματα συνήθως εξελίσσονται ραγδαίος, εντός μερικών εβδομάδων, και συχνότερα εντοπίζονται στο κεφάλι, άνω κορμό και στα άκρα7.
Το πυογόνου κοκκίωμα προκύπτει συχνά στην εγκυμοσύνη, σε ποσοστό μέχρι και 5% των κυήσεων5,6, ιδίως
στο βλεννογόνο της στοματικής κοιλότητας και πιο σπάνια στο ρινικό βλεννογόνο. Έτσι αναγράφεται συχνά
και ως “όγκος της εγκυμοσύνης” στην βιβλιογραφία.
Η χειρουργική αντιμετώπιση για την απομάκρυνση
του πυογόνου κοκκιώματος ενδείκνυται για την ανακούφιση από τακτά επεισοδίων επίσταξης, δυσφορίας,
ρινικής συμφόρησης, ανησυχίας και διαγνωστικής
αβεβαιότητας διότι η ρινική εντόπιση είναι σπάνια και
συχνά τίθεται λανθασμένη διάγνωση. Επειδή ένα μεγάλο αριθμό κακοήθων όγκων μιμούνται κλινικά το
πυογόνο κοκκίωμα η ιστολογική επιβεβαίωση της διάγνωσης είναι πολύ σημαντική. Στον “όγκο της εγκυμοσύνης” μελέτες έχουν αναφέρει ότι το πυογόνο
κοκκίωμα συχνά υποχωρεί μετά τον τοκετό, όπως και
ότι συχνότερα υποτροπιάζει κατά την διάρκεια της
κύησης, για αυτούς τους λόγους προτιμάται η αντιμετώπιση της βλάβης να γίνεται μετά τον τοκετό, όπου
είναι δυνατόν7.
Παθογυσιολογία: Ο ακριβής μηχανισμός ανάπτυξης
του πυογόνου κοκκιώματος είναι άγνωστος, ωστόσο
έχουν ενοχοποιηθεί μερικοί παράγοντες όπως ο τραυματισμός, ορμονικές επιδράσεις4,7, ογκογονιδίων ιών,
αρτηριοφλεβώδεις δυσπλασίες, κυτταρογενετικές
ανωμαλίες και αγγειογενετικοι αυξητικοί παράγοντες8,9. Οι στεροειδείς ορμόνες πιθανώς έχουν διπλή
δράση στην παθογένεια του πυογόνου κοκκιώματος
στην εγκυμοσύνη. Οι ορμόνες ενισχύουν την έκφραση
των αυξητικών παραγόντων στην φλεγμονή και μειώνουν την απόπτωση των ινωτικών κυττάρων του κοκκιώματος με αποτέλεσμα να ευοδώνεται η
φλεγμονώδης αντίδραση10.
Επιδημιολογία: Το πυογόνος κοκκίωμα αντιπροσωπεύει το 0,5% του συνόλου των οζιδίων δέρματος σε
παιδιά, ενώ ο “όγκος της εγκυμοσύνης” παρατηρείται
σε ποσοστό μέχρι και 5% των κυήσεων. Εμφανίζεται
σε ίδια ποσοστά σόλες τις φυλές.
Περιγραφή περιστατικού
Μια κυρία 39 ετών η οποία βρισκόταν στην 33η εβδομάδα δευτερότοκης κύησης, προσήλθε στα εξωτερικά
46
Εικόνα 1. Προβάλλουσα Μάζα στην 36η εβδομάδα κύησης.
Εικόνα 2. Προ-εγχειρητική εικόνα του πυογόνου κοκκιώματος.
Εικόνα 3. Συνολικό Μέγεθος της μάζας.
Εικόνα 4. Αφαιρεθείσα μάζα προς ιστολογικό έλεγχο .
Η ασθενής οδηγήθηκε στο χειρουργείο για την καισαρική, η οποία έγινε με γενική αναισθησία (εικόνα 2).
Με την ολοκλήρωση της γέννας, αφαιρέθηκε ολόκληρη η μάζα που καταλάμβανε την δεξιά ρινική θαλάμη με βρόγχο, έγινε ηλεκτροκαυτηρίαση της βάσης
του μορφώματος και ρινικός επιπωματισμός για να
ελεγχθεί η αιμορραγία. Η μάζα εστάλη για ιστολογική
εξέταση (εικόνες 3,4). Δεν παρουσιάστηκαν μετεγχειρητικές επιπλοκές και τρεις μέρες αργότερα εξήλθε
από το νοσοκομείο σε άριστη κατάσταση με καλή ρινική αναπνοή, καλή πρόγνωση και άψογο αισθητικό
αποτέλεσμα. Η ιστολογική εξέταση ανέδειξε στοιχεία
κυτταροβριθής αγγειακής επεξεργασίας με μιτωτική
δραστηριότητα, τα οποία είναι συμβατά του πυογόνου
κοκκιώματος.
Συζήτηση
Το πυογόνο κοκκίωμα (λοβιακό τριχοειδή αιμαγγείωμα) είναι μια σχετικά συχνή καλοήθη αγγειακή
βλάβη του δέρματος και των βλεννογόνων, άγνωστης
αιτιολογίας, το οποίο αντιπροσωπεύει 0,5% του συνόλου των οζιδίων δέρματος σε παιδιά. Μια παραλλαγή
του πυογόνου κοκκιώματος παρατηρείται σε ποσοστό
μέχρι και 5% των κυήσεων και ονομάζεται “όγκος της
47
εγκυμοσύνης”5,6. Η ανεύρεση της μάζας αυτής στο
βλεννογόνο της ρινός, όμως, είναι εξαιρετικά σπάνια
και μόνο ελάχιστα περιστατικά έχουν αναφερθεί στην
βιβλιογραφία. Η σπανιότητα της εντόπισης αυτής
συχνά έχει ως αποτέλεσμα την καθυστερημένη και
ενίοτε λανθασμένη διάγνωση, η οποίο επιφέρει και
αδικαιολόγητη ανησυχία. Ως εκ τούτου, είναι σημαντική η επίγνωση του πυογόνου κοκκιώματος στην διαφορική διάγνωση μιας συνεχούς και ραγδαίας
αυξανόμενης ρινικής μάζας σε έγκυες γυναίκες. Η
διαχείριση της μάζας θα πρέπει να εξατομικεύεται με
επίκεντρο την ηλικία κυοφορίας της εγκύου και την
εξέλιξη των συμπτωμάτων5,11.
2. Ferry AP, Zimmerman LE. Granuloma pyogenic of limbus. Arch Ophthalmol
1965;74:229-30.
3. LeeHM,Lee,HwangSJ,LeeSH.Agiantpyogenicgranulomainthenasalcavity
causedbynasalpacking.EurArchOtorhinolaryngoloy2002;259:231-3.
4. DemirY,DemirS,AktepeF.Cutaneouslobularcapillaryhemangiomainducedby
pregnancy.JCutanPathol2004;31:77-80.
5. JonesJE,NguyenA,TabaeeA.Pyogenicgranuloma(pregnancytumor)ofthenasal
cavity.Acasereport.JReprodMed2000;45:749-53.
6. ChoudharyS,MacKinnonCA,MorrisseyGP,TanST.Acaseofgiantnasalpyogenic
granulomagravidarum.JCraniofacSurg2005;16:319-21.
7. PiersonJC,TamCC.DermatologicManifestationsofPyogenicGranuloma(Lobular
CapillaryHemangioma).Εmedicine,updatedApr2010.Availableat:http://emedicine.
medscape.com/article/1084701-overview.
8. ChenSY,TakeuchiS,UrabeK,HayashidaS,KidoM,TomoedaH,etal.Overexpression
ofphosphorylated-ATF2andSTAT3incutaneousangiosarcomaandpyogenicgranuloma.JCutanPathol2008;35:722-30.
9. TrussL,DobinSM,DonnerLR.Deletion(21)(q21.2q22.12)asasoleclonalcytogenetic
abnormalityinalobularcapillaryhemangiomaofthenasalcavity.CancerGenetCytogenet2006;170:69-70.
10. YuanK,WingLY,LinMT.Pathogeneticrolesofangiogenicfactorsinpyogenicgranulomas in pregnancy are modulated by female sex hormones. J Periodontol
2002;73:701-8.
11. HsuI,ShihJ,LiaoL,LouP.PyogenicGranulomaoftheNasalCavity:AnUnusualComplicationofPregnancy.TaiwaneseJournalofObstetricsandGynecology2005;44:101-4
ΒΙΒΛΙΟΓΡΑΦΙΑ
1. KapellaM,PanosettiE,RombauxP,DelosM,WeynandB.Lobularcapillaryhaemangiomaofthenasalcavity:observationofthreespecificcases.ActaOtorhinolaryngolBelg2001;55:241-6.
48